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Ichthyose, epidermolytische superfizielle

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Krankheitsdefinition

Die Epidermolytische superfizielle Ichthyose (SEI) ist eine seltene keratinopathische Ichthyose (KI; siehe dort) und gekennzeichnet durch oberflächlicher Blasen und Erosionen bei der Geburt.

ORPHA:455

Klassifizierungsebene: Störung

Synonym(e):
  • Ichthyosis bullosa Siemens
  • SEI

Prävalenz: <1 / 1 000 000

Erbgang: Autosomal-dominant

Manifestationsalter: Kleinkindalter, Neugeborenenzeit

ICD-10: Q80.8

ICD-11: EC20.03

OMIM: 146800

UMLS: C0432306

MeSH: D053560

GARD: 2966

Zusammenfassung
Epidemiologie

Bisher wurden weniger als 30 Familien beschrieben.

Klinische Beschreibung

Die klinischen Merkmale der SEI sind ähnlich wie bei der epidermolytischen Ichthyose (EI; siehe dort), jedoch milder. SEI zeigt sich bei der Geburt oder im neonatalen Zeitraum mit milder oberflächlicher Blasenbildung, die häufiger im Bereich der Beugungen, Schienbeine, des Bauchs und der Extremitäten auftritt. Nach wenigen Wochen beginnt sich die Haut zu schälen und hinterlässt dabei entblößte Bereiche mit normaler Haut (sogenanntes Mauserungs-Phänomen). Eine variable und milde, grau gerippte Hyperkeratose entwickelt sich vor allem an den Extremitäten, dem unteren Rumpf und in den Beugebereichen. Die Blasenbildung verringert sich mit zunehmendem Alter, persistiert aber während der gesamten Kindheit und manchmal auch bis ins Erwachsenenalter als Reaktion auf Trauma, Hitze oder übermäßiges Schwitzen. Eine palmoplantare Beteiligung wird in der Regel nicht beobachtet, palmoplantare Blasenbildung, meist in Verbindung mit Hyperhidrose, kann aber gelegentlich auftreten. Hautgeruch liegt nicht vor.

Ätiologie

Die SEI wird durch Mutationen im KRT2-Gen (12q13) verursacht, das für Keratin 2 kodiert. Diese Mutationen beeinträchtigen die Bildung der Keratinfilamente und schwächen die strukturelle Stabilität des Zytoskeletts der Keratinozyten.

Diagnostische Verfahren

Zur Diagnose führen die klinischen Befunde und die histologische Untersuchung der Hautläsionen. Histopathologische Befunde sind: Akanthose, verbreitertes Stratum granulosum, epidermolytische Veränderungen der oberen Schichten des Stratum spinosum und Stratum granulosum, Hyperorthokeratose und intrakorneale Blasenbildung. Bei der elektronenmikroskopischen Untersuchung zeigen die Keratinozyten der Körnerschicht strukturelle Veränderungen der Tonofilamente. Die molekulare Analyse, sofern verfügbar, zeigt KRT2-Mutationen.

Differentialdiagnose

Differentialdiagnosen sind die epidermolytische Ichthyose, das Peeling-Skin-Syndrom (Schalenhaut-Syndrom), das staphylogene Lyell-Syndrom (siehe jeweils dort) und die atopische Dermatitis.

Pränataldiagnostik

Eine pränatale Diagnose ist im Fall der erblichen Ichthyosen (siehe dort) möglich, wird aber in der Regel bei SEI aufgrund des milden Verlaufs nicht vorgeschlagen.

Genetische Beratung

Die Krankheit wird autosomal-dominant vererbt. Eine genetische Beratung soll den betroffenen Familien angeboten werden. Die Wahrscheinlichkeit, dass ein betroffenes Elternteil die Erkrankung an ein Kind vererbt, beträgt 50%.

Management und Behandlung

Die Behandlung erfolgt symptomatisch. Emollientien und milde topische Keratolytika können eingesetzt werden, um die Hyperkeratose abzumildern. Geringe Dosen oraler Retinoide können eine Hyperkeratose ebenfalls abmildern, müssen aber wegen ihrer Nebenwirkungen und der von ihnen bewirkten erhöhten Hautbrüchigkeit mit Vorsicht angewandt werden. Eine antibiotische Therapie ist erforderlich, um sekundäre Infektionen zu behandeln.

Prognose

Die SEI ist in der Regel eine milde Erkrankung. Die Lebenserwartung ist normal und die Lebensqualität ist nicht wesentlich beeinträchtigt.

Aktualisiert am: Dezember 2012 - Gutachter : Dr Nathalie JONCA - Pr Juliette MAZEREEUW-HAUTIER
Für diese Krankheit ist eine Kurzbeschreibung in den folgenden Sprachversionen verfügbar: English, Français, Español, Italiano, Nederlands Русский
Detaillierte Informationen

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Review-Artikel (Klinischen Genetik)
English (2013.pdf) - Eur J Hum Genet
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