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Syndrome laryngo-onycho-cutané

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Définition

Le syndrome LOC est un sous-type d'épidermolyse bulleuse jonctionnelle (EBJ) caractérisé par des pleurs altérés pendant la période néonatale et une production anormale de tissu de granulation, affectant en particulier les voies respiratoires hautes, la conjonctive et les régions péri-unguéale/sous-unguéales.

ORPHA:2407

Niveau de classification : Pathologie

Synonyme(s) :
  • Granulations laryngées et oculaires chez les enfants indiens
  • Syndrome LOGIC
  • Syndrome de Shabbir
  • Syndrome LOC

Prévalence : <1 / 1 000 000

Hérédité : Autosomique récessive

Âge d'apparition : Petite enfance, Néonatal

CIM-10 : Q81.8

CIM-11 : EC31

OMIM : 245660

UMLS : C1328355

MeSH : C537032

MedDRA : 10062987

Résumé
Epidémiologie

La prévalence est inconnue. Moins de 50 cas ont été rapportés à ce jour, la plupart issus de familles consanguines de la région du Pendjab au Pakistan et en Inde.

Description clinique

La maladie débute à la naissance. Les caractéristiques cutanées incluent la formation de bulles transitoires laissant peu à peu la place à des lésions cicatricielles avec formation de tissu de granulation exubérant, majoritairement au niveau de la tête et du cou, des mains, des pieds, des coudes et des genoux. On note toujours des manifestations extracutanées : l'atteinte laryngée progressive entraîne fréquemment une obstruction respiratoire fatale dans la petite enfance, et les lésions conjonctivales chroniques provoquent la formation d'un symblépharon, ainsi qu'une occlusion palpébrale totale et la cécité. Il y a toujours une hypoplasie de l'émail dentaire et les onycodystrophies sont fréquentes.

Etiologie

La maladie est liée à des mutations sur la chaine alpha-3 de la laminine-332 (LAMA3).

Conseil génétique

La transmission est autosomique récessive.

Pronostic

Le pronostic est mauvais.

Dernière mise à jour : octobre 2012 - Editeur(s) expert(s) : Pr Giovanna ZAMBRUNO
Un résumé pour cette maladie existe en English, Español, Deutsch, Italiano, Nederlands Русский
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