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Déficit en carnitine palmitoyltransférase II

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Définition

Le déficit en carnitine palmitoyltransférase de type II (CPTII) est une maladie métabolique héréditaire qui affecte l'oxydation mitochondriale des acides gras à longues chaînes (AGLC). Trois formes de déficit en CPTII ont été décrites : les formes myopathique, infantile et néonatale.

ORPHA:157

Niveau de classification : Pathologie

Synonyme(s) :
  • CPT2
  • CPTII
  • Déficit en carnitine palmitoyltransférase type 2

Source : ID PubMed 37925743 34118800 32489884

Prévalence : 1-9 / 100 000

Hérédité : Autosomique récessive

Âge d'apparition : Tout âge

CIM-10 : E71.3

CIM-11 : 5C52.00

OMIM : 255110 600649 608836

UMLS : C0342790

MeSH : C535589

GARD : 1121

Résumé
Epidémiologie

Plus de 300 cas de déficit en CPTII ont été décrits, la forme myopathique étant la plus courante (forme myopathique : 86%, infantile : 8% et néonatale 6% des cas).

Description clinique

La forme myopathique est la moins sévère et est caractérisée par des épisodes récurrents de rhabdomyolyse, des douleurs musculaires et une fatigue, déclenchés par l'effort physique prolongé, le jeûne, les maladies virales, ou les extrêmes de température. La forme infantile est caractérisée par une intolérance sévère au jeûne entraînant des troubles métaboliques tels qu'une hypoglycémie avec hypocétonémie et une encéphalopathie hépatique. La forme létale néonatale présente les mêmes symptômes que la forme infantile avec en plus des malformations (par exemple des reins dysplasiques).

Etiologie

La maladie est due à plus des 60 mutations du gène CPT2 qui entraînent en général des substitutions d'acides aminés ou des délétions courtes.

Méthode(s) diagnostique(s)

Le diagnostic se base initialement sur une spéctrométrie de masse des acylcarnitines plasmatiques, suivie d'un test génétique et du dosage de l'activité enzymatique de CPT2 dans les lymphocytes circulants, les muscles ou les fibroblastes en culture.

Diagnostic(s) différentiel(s)

Le diagnostic différentiel pour la forme myopathique inclut entre autres la maladie de McArdle, la dystrophie musculaire de Duchenne et le déficit en cytochrome c oxydase, et pour les formes infantile et néonatale le déficit en carnitine-acylcarnitine translocase.

Diagnostic prénatal

Le diagnostic prénatal, combinant analyses enzymatique et moléculaire, est disponible

Conseil génétique

La transmission est autosomique récessive.

Prise en charge et traitement

Le traitement consiste à éviter un jeûne prolongé (> 12 h) et à suivre un régime pauvre en graisses et riche en carbohydrates.

Pronostic

La forme myopathique a un bon pronostic. La forme infantile peut entraîner une mort subite dans la petite enfance due, en général, à des arythmies cardiaques paroxystiques. La forme néonatale est presque toujours létale dans les premiers mois de la vie.

Dernière mise à jour : avril 2010 - Editeur(s) expert(s) : Pr Michael BENNETT
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