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Porphyrie durch ALA-Dehydratase-Mangel

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Krankheitsdefinition

Eine Form der akuten hepatischen Porphyrie, die durch neuroviszerale Anfälle ohne Hautsymptome gekennzeichnet ist.

ORPHA:100924

Klassifizierungsebene: Störung

Synonym(e):
  • ALAD-Porphyrie
  • Doss-Porphyrie
  • Porphyrie durch delta-Aminolävulinsäure-Dehydratase-Mangel
  • Porphyrie durch ALAD-Mangel

Prävalenz: <1 / 1 000 000

Erbgang: Autosomal-rezessiv

Manifestationsalter: Jugendalter, Kindesalter

ICD-10: E80.2

ICD-11: 5C58.1Y

OMIM: 612740

UMLS: C0268328

Zusammenfassung
Epidemiologie

Bislang wurden in der Literatur weniger als ein Dutzend Fälle beschrieben.

Klinische Beschreibung

Die Krankheit tritt bei Kindern auf. Die Patienten leiden unter akuten neuro-viszeralen Episoden, die mehrere Wochen andauern können und sich in Form von starken Bauchschmerzen, neurologischen Störungen und psychischen Beeinträchtigungen äußern.

Ätiologie

Die Doss-Porphyrie ist auf einen Mangel an Delta-Aminolävulinsäure-Dehydratase (ALAD, das zweite Enzym im Häm-Biosyntheseweg) zurückzuführen, der zu einer Anreicherung von Porphyrinvorläufern (Delta-Aminolävulinsäure, ALA) in der Leber führt. Der Enzymmangel ist auf Mutationen im ALAD-Gen (9q32) zurückzuführen, das für ALAD kodiert (bislang sind 9 Mutationen bekannt und exprimiert).

Diagnostische Verfahren

Die Diagnose wird auf der Grundlage einer massiven Anreicherung von ALA im Urin ohne Anstieg des PBG gestellt. Die Diagnose basiert auf der Identifizierung einer ursächlichen Mutation im ALAD-Gen.

Differentialdiagnose

Die Differentialdiagnose sollte akute hepatische Porphyrie (in akuten Anfallsituationen), Typ-I-Tyrosinämie und Bleivergiftung berücksichtigen.

Pränataldiagnostik

Eine pränatale Diagnose ist bei Risikofamilien theoretisch möglich, wird jedoch nicht angeboten.

Genetische Beratung

Die Doss-Porphyrie wird autosomal-rezessiv vererbt. Betroffene sind zumeist compound-heterozygot für die Mutationen. Patienten und Familien wird eine genetische Beratung empfohlen. Sie sollte auch Risikopaaren (beide Personen sind Träger einer heterozygoten pathogenen Variante) angeboten werden, um sie darüber zu informieren, dass bei jeder Schwangerschaft ein Risiko von 25 % besteht, ein betroffenes Kind zu bekommen.

Management und Behandlung

Die Verabreichung von Humanhemin ist bei akuten Episoden ebenso wie eine Lebertransplantation nur begrenzt wirksam. Im Jahr 2020 wurde erfolgreich eine Behandlung mit wöchentlichen Bluttransfusionen und Hydroxyharnstoff versucht.

Prognose

Bei einigen Patienten treten akute Anfälle wiederholt auf und führen zu Behinderungen, manchmal sogar zum Tod. In manchen Fällen können sie zu schweren Lähmungen führen. Die Krankheit verläuft oft progressiv.

Aktualisiert am: März 2024 - Gutachter : Dr Neila TALBI | MetabERN*

* Europäische Referenznetzwerke

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